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저널정보
대한소아치과학회 대한소아치과학회지 대한소아치과학회지 제42권 제2호
발행연도
2015.1
수록면
180 - 187 (8page)

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Incontinentia pigmenti, also called Bloch-Sulzberger syndrome, is a rare X-linked inherited dominant disorder that affects females, but causes spontaneous abortion of prenatal males. Incontinentia pigmenti is a systemic disease with clinical features similar to ectodermal dysplasia, including congenitally missing teeth. The pathogenesis is related to gene mutations in NF-kappa-B essential modulator on chromosome Xq28. Incontinentia pigmenti is caused by a defect in the developmental stage of organs originating from the ectoderm or mesoderm and involves the skin, eyes, hair, teeth and central nervous system. This report discusses the management of three cases of 3 to 5 years old females with incontinentia pigmenti and accompanying multiple missing teeth. The cases had sparse hair, and showed oligodontia and anomalous crowns with supplementary cusps in the posterior teeth and conical anterior teeth. Removable space maintainers were applied, achieving improved esthetics, recovery of mastication and increased self-esteem in the patients.
#색소실조증 #선천적 결손치 #외배엽 이형성증 #Incontinentia pigmenti #Congenital missing #Ectodermal dysplasia

목차

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참고문헌 (24)

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Abimelec P / 1985 / Late, painful, subungual hyperkeratosis in incontinentia pigmenti / J Am Acad Dermatol 13 : 913 ~ 918 google schola Berlin AL / 2002 / Incontinentia pigmenti : a review and update on the molecular basis of pathophysiology / J Am Acd Dermatol 47 : 169 ~ 187 google schola Carney RG / 1976 / Incontinentia pigmenti : a world statistical analysis / Arch Dermatol 112 : 535 ~ 542 google schola Cenk D / 2003 / Orthodontic and orthopedic treatment of a patient with incontinentia pigmenti / Angle Orthod 73 : 763 ~ 768 google schola Curth HO / 1965 / The genetics of incontinentia pigmenti / Arch Dermatol 92 : 229 ~ 235 google schola

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