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Polymyositis is a rare manifestation of chronic graft-versus-host disease (GVHD) characterized by muscle pain, weakness, and an increased in muscle related enzymes. We report the case of a 23-year-old woman who presented polymyositis, related to a chronic GVHD following interruption of immunosuppressive treatment. It occurred 9 months after allogenic bone marrow transplantation from matched unrelated donor in the patient with acute myeloid leukemia (AML). The polymyositis responded rapidly to high dose prednisolone.

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