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김미진 (울산대학교) 유진호 (울산대학교 의과대학 서울아산병원 소아과학교실) 조영욱 (울산대학교 의과대학 서울아산병원 진단검사의학과) 유재원 (울산대학교 의과대학 소아과학교실) 강성한 (울산대학교(의대)) 김혜리 (울산대학교 의과대학 서울아산병원 소아종양혈액과) 고경남 (울산대학교) 임호준 (울산대학교) 서종진 (울산대학교)
저널정보
대한소아혈액종양학회 Clinical Pediatric Hematology-Oncology Clinical Pediatric Hematology-Oncology Vol.24 No.2
발행연도
2017.1
수록면
157 - 161 (5page)

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Isolated pulmonary Langerhans cell histiocytosis (LCH) is a very rare disease in childhood. We report a case of a 5-month-old girl with isolated pulmonary LCH, who was transferred due to incidental chest x-ray finding of multiple cystic lesions without any clinical symptoms. Chest computed tomography (CT) finding suggested that pulmonary LCH was likely, but evaluations including lung biopsy were negative. At a follow-up visit three months later, we performed bronchoalveolar lavage (BAL) fluid analysis and confirmed the presence of CD1a-positive cells, thereby confirming diagnosis of pulmonary LCH. After completing eight months of chemotherapy, yearly follow-up evaluations were performed and there has been no evidence of reactivation of the disease for four years. Based on our case, we suggest that BAL with immunohistochemical staining can be a valuable modality to eliminate the possibility of infection and other infiltrating disorders, and diagnose pulmonary LCH in case of suspicious pulmonary lesions.

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참고문헌 (15)

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Sharma S / 2016 / Childhood pulmonary Langerhans cell histiocytosis in bronchoalveolar lavage: A case report along with review of literature / Diagn Cytopathol 44:1102~1106 google schola 고경남 / 2015 / 랑게르한스세포 조직구증의 최신 지견 / Clinical Pediatric Hematology-Oncology 22(1):15~21 google schola Minkov M / Langerhans cell histiocytosis. Histiocyte Society evaluation and treatment guidelines google schola Vassallo R / 2000 / Pulmonary Langerhans'-cell histiocytosis / N Engl J Med 342:1969~1978 google schola Schulze J / 2004 / Severe isolated pulmonary Langerhans cell histiocytosis in a 6-yearold girl / Eur J Pediatr 163:320~322 google schola

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